Abstract
Odontogene keratocyste (OKC) is de cyste die ontstaat uit de celresten van het tandlamina. Het kan overal in de kaak voorkomen, maar wordt meestal gezien in het posterieure deel van de onderkaak. Radiografisch zijn de meeste OKC’s uniloculair wanneer ze zich aan de periapex presenteren en kunnen worden verward met een radiculaire of laterale parodontale cyste. Wanneer de cyste multiloculair is en zich ter hoogte van de molaire ramus bevindt, kan hij verward worden met een ameloblastoom. Er zijn in de literatuur veel gevallen bekend waarbij OKC geassocieerd is met de niet-vitale tand. Dus trauma zou een van de redenen kunnen zijn voor het ontstaan van deze cyste. In ons geval bevond de cyste zich in de anterieure regio aan de periapex van een niet-vitale tand met traumatische occlusie. Vandaar dat de diagnose van radiculaire cyste werd gesteld en endodontische behandeling werd uitgevoerd.
1. Inleiding
Odontogene Keratocyste (OKC) werd voor het eerst beschreven door Philipsen in 1956. Het is de cyste die ontstaat uit de celresten van tandlamina. Het kan overal in de kaak voorkomen, maar wordt meestal gezien in het achterste deel van de onderkaak. Hij is zeer agressief van aard en heeft een hoog recidiefpercentage. De klinische en radiografische kenmerken van OKC’s zijn niet karakteristiek. Dit kan leiden tot een verkeerde diagnose, vooral wanneer de laesie in relatie staat tot een niet-vitale tand. OKC’s hebben de neiging om in anteroposterieure richting te groeien in de medullaire holte van het bot zonder duidelijke botuitzetting te veroorzaken. De radiografische verschijning van OKC kan variëren van een kleine uniloculaire radiolucentie tot een grote multiloculaire radiolucentie. Het kan dus lijken op een ameloblastoom, dentigerous cyste, laterale parodontale cyste, en radiculaire cyste. Meervoudige OKC’s worden geassocieerd met het nevoïde basaalcelcarcinoom syndroom (NBCCS). Vroege diagnose en follow-up van de patiënt met OKC is belangrijk omdat de mogelijkheid van een dergelijke patiënt is er een ontwikkelen tot andere kenmerken van NBCCS in de toekomst.
2. Case Report
Een 25-jarige mannelijke patiënt werd verwezen naar een particuliere tandheelkundige kliniek door een dermatoloog om uit te sluiten van een tandheelkundige oorzaak voor een niet-genezende extraorale sinus in het submentale gebied (figuur 1). Patiënt gaf een geschiedenis van intermitterende episodes van pijn gedurende het afgelopen jaar. Hij was onder behandeling met topische toepassing van verschillende antibiotische zalven voorgeschreven door de artsen. Bij klinisch onderzoek was er een drainerende sinus in het submentale gebied, gevoelig bij palpatie. Intraoraal onderzoek toonde, crowding van de lagere anterior. Hij had een traumatische occlusie die attritie veroorzaakte (Figuur 2). Vitaliteitstest toonde negatieve respons in relatie tot de onderste linker laterale snijtand. Intraorale periapicale röntgenfoto werd genomen die een grote donkere radiolucentie toonde aan de periapex van de onderste linker laterale incisor (figuur 3). Op basis van de voorgeschiedenis, klinische en radiografische bevindingen, werd een voorlopige diagnose van geïnfecteerde periapicale cyste gemaakt.
Niet-genezende extraorale sinus in de submentale regio.
Crowding en traumatische occlusie.
Een grote, donkere radiolucentie aan de periapex van de linker mandibulaire centrale snijtand.
Er werd besloten de wortelkanaalbehandeling van de niet-vitale tand uit te voeren. Na volledige orale profylaxe werd een rubberdam aangebracht. Na het prepareren van de toegangsholte werd necrotisch weefsel verwijderd, de werklengte bepaald en het kanaal gereinigd en gevormd. Calcium hydroxide intracanale medicatie werd gegeven voor twee afspraken met een interval van een week. Later werd obturatie gedaan met laterale condensatie van gutta-percha. Maar de laesie vertoonde geen teken van regressie, zelfs niet na drie weken. Daarom werd besloten tot periapicale chirurgie.
Vóór de operatie werd, om de uitgebreidheid van de laesie te weten te komen, omdat deze niet op de intra-orale röntgenfoto kon worden afgelezen, een OPG geadviseerd. Verrassend genoeg toonde de orthopantomograaf een groot radiolucent gebied in het voorste gebied van de onderkaak dat de middellijn kruiste. Het strekte zich uit van het rechter premolaargebied tot het linker premolaargebied. Nog een radiolucent gebied werd gezien in het linker derde molaar gebied, dat zich uitstrekte tot halverwege de ramus, geassocieerd met geïmpacteerde derde molaar. Cystische radiolucentie werd ook gezien in het rechter en linker derde molaar gebied van de bovenkaak. Hier vertoonde de rechter derde molaar dilataties en was horizontaal geplaatst langs de kam van het alveolaire bot. De linker maxillaire derde molaar was verticaal geïmpacteerd. Rechter maxillaire hoektand en rechter mandibulaire derde molaar waren ook geïmpacteerd (Figuur 4). Aangezien de patiënt geen andere kenmerken had van het Nevoid basaalcelcarcinoom syndroom, werd de diagnose van niet-syndromische multipele Odontogene Keratocyst gesteld.
Orthopantomograph toont meerdere radiolucencies geassocieerd met mandibulaire anterior regio, maxillaire rechts en links, alsmede mandibulaire linker geïmpacteerde derde molaire tanden.
Patiënt werd doorverwezen naar een mond- en kaakchirurg die een chirurgische enucleatie van de cystische laesies uitvoerde. Histopathologie onthulde parakeratotische cystische bekleding van 6-8 celdikte met corrugatie. De palisading verschijning van de basale cellen was duidelijk, dus de laesie is bevestigd te zijn OKC (figuur 5). De patiënt wordt sinds achttien maanden regelmatig gevolgd. Hij heeft tot op heden geen andere cyste of andere kenmerken van NBCCS ontwikkeld.
De epitheliale bekleding heeft 6-8 celdikte en gepalisseerde basale cellaag.
3. Discussie
De odontogene keratocyste is ontstaan uit de restanten van de tandlamina met een biologisch gedrag dat lijkt op dat van een goedaardig neoplasma. Wegens dit agressieve karakter heeft de Wereldgezondheidsorganisatie onlangs de term “keratocysteuze odontogene tumor” gebruikt om deze cyste te beschrijven.
Het wordt keratocyste genoemd omdat de cystische bekleding keratine produceert. De cyste komt in elke leeftijdsgroep voor, maar het meest in het tweede en derde decennium van het leven met een mannelijke predilectie. Er zijn geen karakteristieke klinische verschijnselen. De meest voorkomende kenmerken zijn pijn, zwelling van de weke delen, expansie van het bot, drainage, en paresthesie van de lip of de tanden. Ons geval werd gezien bij een 25-jarige mannelijke patiënt die pijn had en een extraorale niet-genezende sinus in de submentale regio.
Radiografisch zijn de meeste OKC’s uniloculair met een geschulpte rand wanneer ze zich presenteren aan de periapex en kunnen ze worden verward met een radiculaire of laterale parodontale cyste. Wanneer de cyste multiloculair is en zich ter hoogte van de molaire ramus bevindt, kan hij verward worden met een ameloblastoom. De septa aanwezig in ameloblastoma zijn grof en gebogen; afkomstig van het normale bot opgesloten in de tumor. Vandaar dat deze septa een honingraat of zeepbel uiterlijk hebben, wat niet wordt gezien bij OKC. Bij odontogene myxomen zijn de septa dun, scherp en recht. Een eenvoudige botcyste heeft een soortgelijke geschulpte rand, maar deze rand is delicaat en niet duidelijk. In ons geval bevond de cyste zich in de anterieure regio aan de periapex van een niet-vitale tand. Vandaar dat de diagnose radiculaire cyste werd gesteld en endodontische behandeling werd uitgevoerd.
De odontogene keratocyste kan ontstaan als gevolg van traumatische implantatie of downgroei van de basale cellaag van oppervlakte-epitheel of gereduceerd glazuurepitheel van de tandfollikel. Nohl en Gulabivala rapporteerden twee gevallen van OKC’s, en in hun eerste geval had de tand die met OKC geassocieerd werd een trauma van twintig jaar geleden. In ons geval was er ook sprake van traumatische occlusie. Trauma kan dus een van de inducerende factoren zijn bij de vorming van deze cyste.
Meervoudige OKC komen met enige regelmaat voor. Vaak is het geassocieerd met NBCCS. In andere gevallen is de cyste echter onafhankelijk van het syndroom. Het recidiefpercentage bij deze patiënten is hoger omdat de kans op recidief groter is naarmate het aantal keratocysten bij een individu groter is. Naarmate het aantal keratocysten in een individu toeneemt, neemt ook de recidiefkans toe. In ons geval werden meerdere OKC gevonden in verschillende regio’s van de kaken. Maar andere kenmerken van het syndroom werden niet gezien.
4. Conclusie
OKCs moeten een van de differentiële diagnoses zijn voor de periapicale radiolucencies die niet reageren na de initiële endodontische therapie. De klinische, radiografische en histopathologische correlaties zijn essentieel voor de juiste behandeling en follow-up van de patiënt. Dit zal verdere complicaties vermijden, aangezien OKC’s zeer agressief zijn, een hoge recidiefkans hebben, en geassocieerd zijn met NBCCS.