KIRJE TOIMITTAJALLE
Glandulaarinen kystiitti harvinainen hyvänlaatuinen sairaus, joka esiintyy virtsarakon pseudokasvaimena
Anuar Ibrahim Mitre; Carlos Alberto Paes Silveira; Kátia Ramos Moreira Leite; Affonso Celso Piovesan
Urologian osasto, São Paulon yliopiston lääketieteellinen tiedekunta – São Paulo/SP, Brasilia. Sähköposti: [email protected]
TIIVISTELMÄ
On olemassa tiloja, jotka simuloivat virtsarakon kasvaimia kliinisen ilmenemisen, kuvantamisen ja endoskooppisten löydösten näkökulmasta. Yksi näistä, rauhasmainen kystiitti, joka johtuu lamina proprian tulehduksesta ja epiteelin proliferaatiosta invaginaation kautta, voi aiheuttaa makroskooppisia muutoksia, jotka viittaavat kasvaimeen. Hoitosuositusta ei ole annettu, koska aiemmin julkaistujen tapausten määrä on pieni ja koska sen etiopatogeneesi on tuntematon. Raportoimme, miten rauhasperäisen kystiitin diagnoosi tehtiin sekä hoitostrategian.
TAPAUKSEN ESITTELY JA HOITO
28-vuotiaalle valkoihoiselle miehelle oli tehty ultraäänitutkimus, jossa havaittiin epäsäännöllisyys rakkulan pohjassa (kuva 1). Hän valitteli obstruktiivisia ja ärsyttäviä mikaalioireita ilman hematuriaa. Virtsakoe oli normaali. Digitaalisessa peräsuolen tutkimuksessa havaittiin kiinteä massa eturauhasen yläpuolella peräsuolen ja virtsarakon välissä. Tietokonetomografia vahvisti ultraäänitutkimuksen löydökset ja paljasti lisäksi molemminpuolisen virtsanjohtimen ektaasin (kuva 2). Potilaalle tehtiin endoskooppinen resektio eturauhasen virtsaputkessa, virtsarakon kaulassa, trigonissa ja osissa virtsarakon sivuseinämiä olevasta sessiilisesta kasvaimesta. Histologisessa tutkimuksessa paljastui kystinen rauhasmainen kystiitti, jonka laajoilla alueilla oli suolistokuvio, ilman merkkejä pahanlaatuisuudesta (kuva 3). Virtsateiden ultraäänitutkimus, joka tehtiin 2 kuukautta leikkauksen jälkeen, osoitti rakonpohjan alueella rakkulan paksuuntumista ja epäsäännöllisyyttä, mutta ei molemminpuolista virtsanjohtimen laajentumaa. Toisessa endoskooppisessa toimenpiteessä resekoitiin jälleen trigonin, virtsarakon kaulan ja eturauhasen virtsaputken alueelta löytynyt kasvava kudos. Histologinen tutkimus vahvisti rauhasperäisen kystiitin diagnoosin.
Pseudokasvainkudoksen uusiutumisen vuoksi ja ennalta määritellyn hoitojakson puuttuessa päätimme hoitaa tilaa käyttämällä intravesikaalista BCG:tä (bacillus Calmette-Guerin) viikoittaisella annostelulla yhteensä kahdeksan annoksen ajan alkaen kahden kuukauden kuluttua viimeisestä endoskooppisesta resektiosta.
Vuoden kuluttua suoritettu ultraäänikontrolli osoitti lievää virtsanjohtimen ja virtsaputken paikallista laajentumaa, joka oli selvempi oikeassa distaalisessa virtsanjohtimessa, sekä virtsarakon seinämän paksuuntumista.
Rakon kaulan limakalvon epäsäännöllisyyden ja vesikaalisen trigonin uusi resektio paljasti rauhasmaisen kystiitin. Potilaalle tehtiin toinen sarja BCG-hoitoja.
Kaksi vuotta myöhemmin potilaalla ei ollut enää tyhjennysvaivoja, virtsanvirtaus oli aiempaa parempi ja siemensyöksy oli normaali.
Virtsanäytteet ja virtsan sytologia olivat normaalit. Kystoskopiassa näkyi epäsäännöllinen uroteeli virtsarakon kaulassa ja trigonissa, eikä näiden alueiden biopsia paljastanut aiempia epänormaaleja löydöksiä.
KESKUSTELU
Rakkulan siirtymäepiteelin metaplastiset muutokset rauhasperäisessä kystiitissä on kirjallisuudessa hyvin dokumentoitu, vaikka etiologiaa ei ole vielä täysin selvitetty.13 Rauhasperäisen kystiitin uskotaan johtuvan lamina proprian kroonisesta tulehduksesta, joka on mahdollisesti seurausta pitkäaikaisesta altistumisesta ärsyttäville aineille.
Krooninen lamina propria -tulehdus aiheuttaa epiteelin proliferaatiota, joka johtaa invaginaatioon, jolloin muodostuu pesiä, kryptoja ja joissakin tapauksissa varsinaisia suolistorakkuloita. Sitä voi edeltää tai siihen voi liittyä muita proliferatiivisia ei-neoplastisia vaurioita, kuten Von Brunnin pesiä, kystistä kystiittiä, follikulaarista kystiittiä ja polypoidista kystiittiä.
Toisin kuin rauhasperäinen kystiitti, polypoidinen kystiitti syntyy epiteelin ekstrinsisestä proliferaatiosta lamina proprian yläpuolella, jolloin muodostuu pieniä kyynämäisiä ulokkeita. Se voi säilyä hyvänlaatuisena prosessina vuosia, tai se voi muuttua autonomiseksi kasvuksi ja tuottaa kiinteän papillaarisen invasiivisen kasvaimen.3
Morse4 päätteli ruumiinavausnäytteitä tutkiessaan, että nämä epiteelimuutokset ovat yleisempiä yli 20-vuotiailla, ja että ne todennäköisesti liittyvät virtsateiden kroonisiin tulehduksiin,2,5 kuten skistosomiaasissa voidaan havaita.6
Toinen etiologinen hypoteesi perustuu alkion jäänteisiin, jotka saavat alkunsa urogenitaalisista sivuonteloista ja johtavat varsinaisten suolirauhasten muodostumiseen virtsarakon limakalvosisällön kanssa tai ilman. Vesikalvon limakalvon metaplasiat voivat johtua myös ihon embryonaalisista jäänteistä (scamous metaplasia) tai primitiivisestä munuaisesta (nefrogeeniset adenoomat).2
Jotkut kirjoittajat pitävät rauhasperäistä kystiittiä histologisena kuriositeettina, jolla ei ole mitään kliinistä merkitystä.1 Suuri enemmistö on kuitenkin pitänyt sitä premalignina leesiona, jolla on varhainen histologinen korrelaatio harvinaisempiin rakkulaarisiin kasvaintyyppeihin.2,58 Näiden proliferatiivisten leesioiden usein esiintyvä assosiaatio karsinooma in situ:iin tai invasiivisiin kasvaimiin vahvistaa hypoteesia, jonka mukaan rauhasperäinen kystiitti on syöpää edeltävä leesio.8
Rauhaskystiitin yhteyttä lantion lipomatoosiin on kuvattu.9
Riskin osalta, että rauhaskystiitti voi edetä pahanlaatuiseksi, on tutkimuksia, jotka osoittavat korrelaation vasta-aineen mAbDas 1 reaktiivisuuden ja pylväsmäisen liuskoisen adenokarsinooman ja rauhasmetaplasian välillä.10 Tämä merkkiaine saattaa olla hyödyllinen määriteltäessä riskiä suoliston metaplasian etenemisestä pahanlaatuiseksi.
Tässä nyt raportoimassamme satunnaisdiagnoosin saaneessa tapauksessa rauhasmainen kystiitti esiintyi pseudokasvainleesiona. Vaurioiden uusiutumisen ja mahdollisen korrelaation pahanlaatuisen kasvaimen kanssa vuoksi päätimme tehdä endoskooppiset resektiot ja toimenpiteen jälkeen hoitaa tilaa intravesikaalisesti BCG:llä, kunnes nämä histologiset muutokset olivat hävinneet.
2. Erturk E, Erturk E, ScheinfeldJ, Davis RS. Metaplastinen kystiitti, johon liittyy Von Brunnin pesäkkeitä, cystitis cystica ja suolistotyyppinen rauhasmetaplasia. Urology. 1988;32:165-7.
3. Mostofi FK. Virtsarakon epiteelin mahdollisuudet. J Urol. 1954;71:705-14.
4. Morse H.D. Pyelitis cystican, ureteritis cystican ja cystitis cystican etiologia ja patologia. Am J Pathol. 1928;4:33.
5. Kittredge WE, Collett AJ, Morgan C. Cystitis glandularikseen liittyvä virtsarakon adenokarsinooma: tapausselostus. J Urol. 1964;91:145.
6. Salm, R. Virtsarakon neoplasia ja cystitis cystica. Br J Urol. 1967;39:67-72.
7. Blake J. Virtsarakon limakalvon proliferatiiviset muutokset ja carcinoma in situ. Br J Urol. 1967;39:181-5.
8. Shaw JL, Gislason G J ja Imbriglia JE. Cystitis glandulariksen siirtyminen virtsarakon primaariseen adenokarsinoomaan. J Urol. 1958;79:815-22.
10. Murphy DP, Pantuck AJ, Amenta PS, Das KM, Cummings KB, Keeney GL, et al. Female urethral adenocarcinoma: immunohistokemiallinen näyttö useammasta kuin yhdestä alkuperäkudoksesta. J Urol. 1999;161:1881-4.