Redaktörens brev
Glandulär cystit: Ett sällsynt godartat tillstånd som uppträder som ett pseudotumör i urinblåsan
Anuar Ibrahim Mitre; Carlos Alberto Paes Silveira; Kátia Ramos Moreira Leite; Affonso Celso Piovesan
Urologiska avdelningen, São Paulos medicinska fakultet – São Paulo/SP, Brasilien. E-post: [email protected]
INLEDNING
Det finns tillstånd som simulerar blåsetumörer med avseende på klinisk manifestation, bildbehandling och endoskopiska fynd. Ett av dessa, körtelcystit på grund av inflammation i lamina propria och proliferation av epitelet genom invagination, kan orsaka makroskopiska förändringar som tyder på en neoplasm. Det finns ingen terapeutisk rekommendation på grund av det lilla antalet fall som tidigare har publicerats och eftersom dess etiopatogenes är okänd. Vi rapporterar hur diagnosen glandulär cystit ställdes samt behandlingsstrategin.
FALLSPRESENTATION OCH HANTERING
En 28-årig vit man hade genomgått ultraljud, vilket visade på en oregelbundenhet i blåsbotten (figur 1). Han klagade över obstruktiva och irriterande miktionssymtom utan hematuri. Urinprovet var normalt. Vid digital rektalundersökning upptäcktes en fast massa ovanför prostatan mellan rektum och urinblåsa. Datortomografi bekräftade fynden från ultraljudet och visade dessutom på bilateral uretärektasi (figur 2). Patienten genomgick endoskopisk resektion av en sessil tumör i prostataurethra, blåsans hals, trigonen och delar av blåsans sidoväggar. Den histologiska undersökningen visade cystisk glandulär cystit med omfattande områden som uppvisade ett enteriskt mönster, utan tecken på malignitet (figur 3). Ultraljud av urinvägarna som utfördes 2 månader postoperativt visade vesikala förtjockningar och oregelbundenhet i området kring blåsbotten, men utan bilateral ureterdilatation. Vid ett annat endoskopiskt ingrepp resecerade vi återigen vegetationsvävnad som fanns i området kring trigonen, blåsans hals och prostataurethra. Den histologiska undersökningen bekräftade diagnosen körtelcystit.
På grund av återfall av den pseudotumorala vävnaden, och i avsaknad av en i förväg fastställd terapeutisk kurs, beslutade vi att behandla tillståndet med intravesikalt BCG (bacillus Calmette-Guerin) med en veckovis applicering i sammanlagt 8 doser, med början 2 månader efter den sista endoskopiska resektionen.
Den ultraljudsmässiga kontrollen efter ett år visade på en lätt ureteropyelokaliceal dilatation, som var mer uttalad vid den högra distala uretern, och en förtjockning av blåsväggen.
En ny resektion av den oregelbundna slemhinnan på blåshalsen och den vesikala trigonen avslöjade körtelcystit. Patienten genomgick ytterligare en serie BCG-behandlingar.
Två år senare uppvisade patienten inga urindningsbesvär, urinflödet var bättre än tidigare och ejakulationerna var normala.
Kulturer av urin och urincytologi var normala. Cystoskopin visade oregelbundet urothelium vid blåsans hals och trigon, och biopsin av dessa områden visade inte på de tidigare onormala fynden.
DISKUSSION
De metaplastiska förändringarna av det vesikala övergångsepitelet vid körtelcystit är väl dokumenterade i litteraturen, även om etiologin ännu inte är helt klarlagd.13 Man tror att körtelcystit beror på kronisk inflammation i lamina propria som möjligen är en följd av långvarig exponering för irriterande ämnen.
Kronisk inflammation i lamina propria orsakar proliferation av epitelet vilket resulterar i invagination med bildande av bon, kryptor och i vissa fall riktiga tarmkörtlar. Det kan föregås eller associeras med andra proliferativa icke-neoplastiska lesioner som Von Brunn-nest, cystisk cystit, follikulär cystit och polypoid cystit.
Till skillnad från körtelcystit uppstår polypoid cystit från extrinsisk proliferation av epitelet ovanför lamina propria, med bildning av små villösa projektioner. Den kan förbli en godartad process i flera år, eller så kan den förvandlas till en autonom tillväxt och ge upphov till en fast papillär invasiv tumör.3
I samband med att Morse4 undersökte obduktionsprover drog han slutsatsen att dessa epitelförändringar är vanligare hos personer över 20 år och att de sannolikt skulle vara relaterade till kroniska inflammationer i urinvägarna,2,5 vilket kan observeras vid schistosomiasis.6
En annan etiologisk hypotes bygger på embryonala rester som har sitt ursprung i den urogenitala sinus som leder till bildandet av egentliga tarmkörtlar, med eller utan slemhinneinnehåll i urinblåsan. Metaplasier i blåsans slemhinna kan också vara resultatet av embryonala rester av hud (scamös metaplasi) eller av en primitiv njure (nefrogena adenom).2
Vissa författare anser att glandulär cystit är en histologisk kuriositet utan någon klinisk betydelse.1 En stor majoritet har dock betraktat den som en premalign lesion med en tidig histologisk korrelation till mindre vanliga typer av vesikala neoplasmer.2,58 Det frekventa sambandet mellan dessa proliferativa lesioner och karcinom in situ eller invasiva neoplasmer förstärker hypotesen att glandulär cystit är en precancerös lesion.8
Associationen mellan körtelcystit och lipomatos i bäckenet har beskrivits.9
När det gäller risken för att körtelcystit utvecklas till malignitet finns det studier som visar på en korrelation mellan reaktiviteten hos antikroppen mAbDas 1 med kolonnmukinösa adenokarcinom och körtelmetaplasi.10 Denna markör skulle kunna vara användbar för att bestämma risken för progression till malignitet hos tarmmetaplasi.
I det fall med tillfällig diagnos som vi för närvarande rapporterar, presenterades körtelcystit som en pseudotumoral lesion. På grund av återkommande lesioner och möjliga korrelationer med en malign neoplasm valde vi att utföra endoskopiska resektioner och att efter ingreppet behandla tillståndet med intravesikalt BCG tills dessa histologiska förändringar hade försvunnit.
2. Erturk E, Erturk E, ScheinfeldJ, Davis RS. Metaplastisk cystit komplicerad med Von Brunn-nästen, cystitis cystica och intestinal typ av körtelmetaplasi. Urologi. 1988;32:165-7.
3. Mostofi FK. Potentialer hos blåsans epitel. J Urol. 1954;71:705-14.
4. Morse H.D. The etiology and pathology of pyelitis cystica, ureteritis cystica and cystitis cystica. Am J Pathol. 1928;4:33.
5. Kittredge WE, Collett AJ, Morgan C. Adenocarcinom i urinblåsan i samband med cystitis glandularis: en fallrapport. J Urol. 1964;91:145.
6. Salm, R. Neoplasi i urinblåsan och cystitis cystica. Br J Urol. 1967;39:67-72.
7. Blake J. Proliferativa förändringar i blåsans slemhinna och carcinoma in situ. Br J Urol. 1967;39:181-5.
8. Shaw JL, Gislason G J och Imbriglia JE. Övergång från cystitis glandularis till primärt adenokarcinom i urinblåsan. J Urol. 1958;79:815-22.
10. Murphy DP, Pantuck AJ, Amenta PS, Das KM, Cummings KB, Keeney GL, et al. Female urethral adenocarcinoma: Immunohistochemical evidence of more than 1 tissue of origin. J Urol. 1999;161:1881-4.