Discussion
CEOT jest łagodnym nowotworem o nieznanej przyczynie związanym z aparatem odontogennym (2). Pindborg, w 1958 roku, po raz pierwszy sklasyfikował go jako odrębną jednostkę histopatologiczną. Charakteryzuje się on trzema różnymi cechami histologicznymi. Pierwsza struktura składa się z litych warstw nabłonkowych lub wysp o zmiennej grubości i wyraźnych granicach. Polikhedralne komórki nabłonka wykazują polimorfizm jądrowy i eozynofilową cytoplazmę, ale mitozy występują rzadko. Drugą cechą charakterystyczną jest acellularny, hialinizowany mostek zrębu, poprzecinany ogniskami substancji amyloidopodobnej. Trzecia cecha charakterystyczna obejmuje zmienną ilość okrągłych, konglomeratowych lub koncentrycznych laminarnych (pierścień Lieseganga) zwapnień (3-5). Wcześniej brak pewności co do histologicznej charakterystyki CEOT odzwierciedlała różnorodność określeń dla tej choroby, w tym nietypowy ameloblastoma, cystic odontoma i adenoid adamantinoma (5). Odnotowano również związek z adenomatoid odontogenic tumor i dentigerous cyst, co sugeruje heterogenność histopatogenezy (2, 6, 7).
CEOT występuje rzadko, z częstością od 0,17% do 1,8% wszystkich guzów odontogennych (3, 7). Choroba dotyczy w równym stopniu obu płci. Choroba ujawnia się zwykle między 20. a 60. rokiem życia. Większość pacjentów w momencie rozpoznania jest bezobjawowa. Powoli powiększająca się masa może powodować skutki mechaniczne. Chociaż uważa się, że jest to łagodny nowotwór, udokumentowano miejscową inwazję tkanek (8). Odnotowany odsetek nawrotów waha się od 10% do 14% (3, 9, 10).
Dwie trzecie CEOT powstają w żuchwie, podczas gdy jedna trzecia w szczęce (7). Większość zarejestrowanych przypadków była zlokalizowana centralnie, głównie w okolicy przedtrzonowo-trzonowej żuchwy. W ostatnim artykule Ng i Siar (3) wykazali przewagę szczęki u Azjatów, w przeciwieństwie do częstszego występowania żuchwy na Zachodzie. Mimo, że była to głównie zmiana śródkostna, typ pozakostny jest najrzadszy (5%) spośród wszystkich CEOT. Znaleziono je obwodowo w przedniej części dziąsła szczęki lub żuchwy, a według naszej wiedzy w literaturze opisano tylko sześć przypadków (3, 4, 7).
Pięć wzorów manifestacji radiograficznych CEOT najprawdopodobniej reprezentuje kolejne etapy w spektrum choroby, a nie dyskretne kategorie. Najczęstszymi dwoma objawami CEOT są śluzowatość okołokomorowa i obszary śluzowate z rozproszoną nieprzezroczystością. Inne objawy, w tym mieszana zmiana lucentno-optyczna niezwiązana z niewyrżniętym zębem, wygląd „wbitego śniegu” i lite zmętnienie, stanowią mniejszość przypadków (7).
Nasz przypadek wykazywał w obrazowaniu MR objawy porównywalne z większością guzów zatok opisywanych w innych miejscach, o przeważnie niskiej intensywności sygnału na obrazach T1-zależnych i wysokiej intensywności sygnału na obrazach T2-zależnych. Niejednorodne wzmocnienie kontrastowe, widoczne w obrębie masy, jest częstym zjawiskiem w przypadku guzów zatok. Interesujące jest to, że rozległe zwapnienia i niewyrżnięty ząb szczęki, znajdujące się w centrum masy, były wyraźnie widoczne na tomografii komputerowej i obrazach MR w naszym przypadku. W tomografii komputerowej były one widoczne jako rozproszone, o wysokiej atenuacji, sugerujące zwapnienia i kostnienie. Na obrazach MR zarówno T1- jak i T2-ważonych były one widoczne jako obszary o niskiej intensywności sygnału. Towarzyszący wyrzynający się ząb opisywano w 52% przypadków CEOT (4, 7). W większości przypadków towarzyszą temu zwapnienia śródmiąższowe. Miejscową inwazję tkanek z przerwaniem przedniej i przyśrodkowej ściany szczęki oraz zajęciem wyrostka zębodołowego uwidoczniono na obrazach T1-zależnych z kontrastem jako zastąpienie niskosygnałowej kory przez wysokosygnałowy guz. Obrazowanie MR było lepsze w uwidocznieniu inwazji mięśnia policzkowego i tkanki podskórnej w policzku w naszym przypadku. W przeciwieństwie do powszechnego przekonania o mniej aktywnym i mniej uwapnionym pozasutkowym typie CEOT, w naszym przypadku występowały duże zwapnienia i miejscowa inwazja. O ile nam wiadomo, nie ma doniesienia o obrazie MR pozasiedzeniowego CEOT, który wykazuje miejscowe agresywne zachowanie.
Wyniki tomografii komputerowej były podobne do opisanych z niejednorodną masą o lekko nisko zwapniałych brzegach i wysoko zwapniałym centrum. TK była przydatna w uwidocznieniu zwapnień, niezrośniętego zęba i nadżerek kostnych.
Doskonałe obrazowanie TK i MR pozwoliło określić zarówno rozmiar, jak i rozległość CEOT, co jest istotne dla planowania chirurgicznego. Enukleacja guza pozostaje głównym sposobem leczenia. Ponieważ w literaturze dostępna jest tylko ograniczona liczba przypadków z długoterminowymi wynikami, wskazana jest długoterminowa obserwacja (10).
Chociaż rzadko, ważne jest uwzględnienie pozasiedzeniowego CEOT w diagnostyce różnicowej złożonej masy w przedsionku szczęki. Należy starannie poszukiwać charakterystycznego, nie wyrżniętego zęba w centrum, co przemawiałoby za odontogennym pochodzeniem guza. Obecność remodelingu uciskowego przedsionka szczęki oraz wyłącznie pozasutkowa lokalizacja zmiany sprawiają, że choroby złośliwe, takie jak mięsak osteogenny czy chrzęstniakomięsak, są mało prawdopodobnymi przyczynami. Diagnostyka różnicowa guzów odontogennych obejmuje odontoma oraz łagodne zmiany włóknisto-kostne, w tym dysplazję włóknistą i włókniaka kostniejącego. Chociaż dysplazja włóknista jest zasadniczo zmianą śródkostną, powiększenie kości w jej obrębie może imitować masę nowotworową w tej okolicy. Włókniak kostniejący występujący w szczęce może mieć wyraźne zwapnienia w obrębie zmiany. Typowym obrazem radiologicznym odontoma complex jest bezpostaciowe zmętnienie z niezliczoną ilością dyskretnych zagęszczeń przypominających zęby (denticles) (11). W naszym przypadku cecha ta jest nieobecna, a odontoma jest histologicznie różna od CEOT. Obrazowanie TK i MR powinno usprawnić proces interpretacji, ale ostatecznie do rozpoznania konieczne jest badanie histologiczne.